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      • 경화성 골수염양 다핵성 유골 골종 - 1예 보고-

        정양국,강용구,지원희,이안희,이승구,박원종,박일석,Chung, Yang-Guk,Kang, Yong-Koo,Jee, Won-Hee,Lee, An-Hi,Rhee, Seung-Koo,Bahk, Won-Jong,Park, Ill-Seok 대한근골격종양학회 2005 대한골관절종양학회지 Vol.11 No.2

        유골 골종은 특징적인 방사선학적 소견과 임상양상으로 비교적 진단이 용이하나, 임상적 소견 및 방사선학적 검사상 아급성 경화성 골수염과 유사한 소견을 보여 진단이 지연되었던 경골근위부에 발생한 2개의 핵을 가진 유골 골종 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고 하고자 한다. The typical radiologic findings of a small radiolucent nidus with surrounding sclerosis and night pain responding to aspirin make the diagnosis of osteoid osteoma not too difficult. We report a case of multicentric osteoid osteoma with unusual clinical and imaging features which were strongly suggestive of subacute sclerosing osteomyelitis.

      • 비구주변 골반골 악성 골종양에서 재건술을 시행하지 않은 내골반골 절제술의 기능적 결과

        정양국,강용구,이승구,박원종,이안희,박정미,이교선,이형주,Chung, Yang-Guk,Kang, Yong-Koo,Lee, Seung-Koo,Bahk, Won-Jong,Lee, An-Hi,Park, Jung-Mi,Lee, Kyo-Sun,Lee, Hyung-Ju 대한근골격종양학회 2007 대한골관절종양학회지 Vol.13 No.1

        목적: 비구주변 악성 골종양에 대한 재건술을 동반하지 않은 내골반골 절제술의 기능적 결과를 알아보았다. 대상 및 방법: 1996년 1월부터 2005년 12월까지 비구주변을 침범한 악성 골종양에 대하여 내골반골 절제술 후 특별한 재건술을 시행하지 않았던 8예의 기능적 결과를 평가하였다. 남자가 6명, 여자가 2명이었으며 평균연령은 42세였다. 골육종이 3예였고, 연골육종 3예, 전이성 골종양2예였다. 골반골 절제유형은 I+II+III 형 6예, I+II형 1예, II+III형 1예였다. 기능적 결과는 ISOLS의 수정된 기준에 따라 평가하였으며 추시 기간은 최단 6개월에서 최장 84개월이었다. 결과: 최종 추시시 무병생존이 5예, 유병생존이 2예였고 나머지 1예는 질병으로 인하여 사망하였다. 기능적 평가에서 통증, 기능, 정서적 만족도, 보조기구 사용, 보행능력, 보행양상은 각각 4.9, 2.9, 2.9, 1.5, 2.3 및 2.5점이었으며 정상 측의 37~70%(평균 56%)에 해당하였다. 3예에서 일시적인 신경마비가 발생하였다. 결론: 비구주변 악성 골종양에 대한 제건술을 동반하지 않은 내골반골 절제술은 합병증 발생이 적고 양호한 기능적 결과를 보여 재건이 어려울 것으로 예상되는 환자들에게 적용할 수 있는 방법으로 생각된다. Purpose: The purpose of this study was to evaluate the functional outcomes of periacetabular malignant bone tumors treated by internal pelvectomy without reconstruction. Materials and methods: Between January 1996 and December 2005, eight patients with primary malignant or metastatic periacetabular bone tumors were treated by internal pelvectomy without reconstruction. There were 6 men and 2 women. Mean age was 42 years old. There were 3 osteosarcomas, 3 chondrosarcomas and 2 metastatic carcinomas. The type of pelvic resections were 6 type I+II+III, 1 type I+II and 1 type II+II resection. The functional outcomes were evaluated with ISOLS revised criteria. The follow up period ranged from 6 to 84 months. Results: At last follow up, 5 patients showed CDF, 2 patients, AWD and the remained 1, DOD. The mean functional score for pain, functional activity, emotional acceptance, use of external support, walking ability and gait were 4.9, 2.9, 2.9, 1.5, 2.3 and 2.5 respectively. The total functional score ranged from 37% to 70%(average: 56%). There were three temporary nerve palsies. Conclusion: The internal pelvectomy without reconstruction for selective difficult periacetabular malignant tumors could be a viable option with fewer complications and fair functional outcomes.

      • 재생 자가골과 생비골 이식술을 이용한 종양절제 후 골 결손의 재건

        정양국,강용구,박원종,이승구,이안희,박정미,박보연,Chung, Yang-Guk,Kang, Yong-Koo,Bark, Won-Jong,Rhee, Seung-Koo,Lee, An-Hi,Park, Jeong-Mi,Park, Bo-Youn 대한근골격종양학회 2009 대한골관절종양학회지 Vol.15 No.2

        목적: 종양절제 후 남은 골 결손을 재생 자가골과 생비골 이식술을 이용하여 치료하고 그 임상적 결과를 분석하였다. 대상 및 방법: 1997년 이후 종양 절제 후 남은 골 결손을 재생 자가골과 생비골 이식술을 이용하여 재건하고 1년 이상 추시가 가능하였던 10례를 대상으로 골 유합 시기, 기능적 결과 및 합병증 등 임상적 결과를 분석하고 관련인자에 따른 차이를 알아보았다. 결과: 재생골-숙주골 접합부 총 20부위 중 13부위(65%)에서 일차수술 후 골 유합을 얻었으며 골 유합까지의 기간은 골간단부는 평균 3.7개월, 골간부는 평균 8개월이었다(P<0.05). 골간부에서 나이가 20세 미만인 군과 생비골을 골수강내 이식한 군에서 골 유합까지의 기간이 짧았다(P<0.05). 기능적 결과는 평균 81%였다. 합병증으로 불유합이 3부위, 지연유합이 4부위에서 있었으며 2예에서 재생 자가골의 심한 흡수와 함께 이식골의 골절이 발생하였다. 결론: 우수한 결과를 얻기 위해서는 이식된 비골의 혈행을 유지할 수 있는 정확한 술기와 견고한 내고정, 접합부를 가로지르는 이식 생비골의 충분한 길이, 골 유합 또는 이식 생비골의 비후가 일어나기까지의 적절한 보호가 필요하다. Purpose: We evaluated the outcomes of surgical reconstructions using recycled autograft augmented with VFG for bone defects caused by tumor resections. Materials and Methods: Ten patients with a malignant or locally aggressive bone tumor who were managed with recycled autograft augmented with VFG and followed up minimum 1 year were evaluated for bone union, functional result and complications. The influence of various factors on bone union and functional outcomes were also analyzed. Results: Bone unions were obtained at 13 of 20 junctions. Average union time was 3.7 months at metaphyseal junctions and 8 months at diaphyseal junctions (P<0.05). At diaphyseal junctions, younger aged group and intramedullary location group showed earlier bone union (P<0.05). The mean functional score was 81%. There were 3 nonunions, 4 delayed unions and 2 recycled bone resorption combined with fractures. Conclusion: To obtain excellent results, proper microvascular technique, sufficient length of VFG bridging both junctions, stable internal fixation and protection of reconstructed bone until union are necessary.

      • 혈종을 동반한 연부 조직 육종

        정양국,강용구,박원종,이승구,이안희,박정미,조현민,Chung, Yang-Guk,Kang, Yong-Koo,Bahk, Won-Jong,Rhee, Seung-Koo,Lee, An-Hi,Park, Jeong-Mi,Cho, Hyun-Min 대한근골격종양학회 2008 대한골관절종양학회지 Vol.14 No.2

        목적: 단순 혈종으로 오인되어, 진단과 치료가 지연되었던 혈종을 동반한 연부조직 육종 환자들의 증례를 분석하여 그 특성을 보고하고자 한다. 대상 및 방법: 1997년 2월 이후 저자들이 경험하였던 혈종을 동반한 연부조직 육종 7예를 대상으로 하였다. 출혈성 경향이나 항응고제 치료를 받은 자는 없었으며, 7예 중 2예에서 경미한 외상력이 있었다. 남자 2예, 여자 5예 이었고 환자들의 평균나이는 39세였다. 추시기간은 평균 58개월 이었다. 자기공명영상 소견과 시행된 치료 및 종양학적 결과를 알아보고 관련 문헌을 고찰하였다. 결과: 최초의 자기공명영상 사진의 후향적 분석에서 근육내 낭종성 종괴의 변연부에 조영제주입 후 조영 증가되는 고형의 결절들을 발견할 수 있었다. 혈종 제거시에 조직검사를 시행하지 않은 2예를 포함 3예에서 진단이 1개월 이상 지연되었다. 연부조직 육종 진단 후 4예는 광범위 절제술을, 다른 1예는 대퇴부 절단술을 시행하였으며, 나머지 2예는 광범위 절제술 후 추시 중 국소 재발되어 근위 관절부에서 절단술을 시행하였다. 최종 추시시 지속적 무병생존(CDF)과 무병생존(NED)이 각각 2예씩 이었고, 3예는 질병생존(AWD) 상태였다. 결론: 혈종을 동반한 연부조직 육종 환자에서 진단과 치료의 지연에 따른 불량한 결과를 예방하기 위해서는 악성 종양일 가능성을 염두에 두고 자기공명영상 소견 등을 주의 깊게 관찰하며 조기에 조직검사를 시행하는 것이 중요하다. Purpose: We analyze the characteristics of soft tissue sarcomas presented with hematoma, which were misdiagnosed as simple hematoma initially and the proper management were delayed. Materials and Methods: The 7 patients with histologically proven soft tissue sarcoma with hematoma presented since February 1997 were evaluated retrospectively. Neither patient had a medical history of bleeding tendency nor anticoagulant therapy. Two of them had minor traumas. There were 2 men and 5 women. Average follow up period was 58 months. MRI findings, provided treatments and oncologic outcome were reviewed with the reference of related articles. Results: Retrospective review of initial MR images revealed deep seated intramuscular masses with focal solid enhanced nodules at the peripheral margin. The diagnoses were delayed at least 1 month in 3 of them which included 2 cases of simple hematoma evacuation without biopsy initially. After histologic diagnosis of soft tissue sarcoma, wide resections were performed in 4 cases. one patient underwent above knee amputation and the remained 2 patients were managed with wide resection followed by amputation due to local recurrence. At last follow up there were CDF and NED in 2 cases, respectively and AWD in 3 cases. Conclusion: To avoid the delay of diagnosis and treatment of soft tissue sarcomas presented with hematoma, high degree of clinical suspicion, careful analysis of MR images and early biopsy were important.

      • 거대 낭종성 골병소 또는 소파 후 잔유 골 결손부에 시행한 내재형 동종 피질 지주골 이식술

        정양국,강용구,김철진,이안희,박정미,박원종,유현호,Chung, Yang-Guk,Kang, Yong-Koo,Kim, Chol-Jin,Lee, An-Hi,Park, Jeong-Mi,Bahk, Won-Jong,Yoo, Hyun-Ho 대한근골격종양학회 2011 대한골관절종양학회지 Vol.17 No.2

        목적: 사지 장골의 거대한 골 낭종이나 소파술 후 남은 골 결손부에 시행한 "내재형 피질 지주골 이식술"의 치료결과를 평가하였다. 대상 및 방법: 사지 장골의 거대한 골 낭종이나 소파술 후 남은 골 결손부에 대하여 내재형 동종 피질 지주골과 동종 망상골 이식술을 시행한 7예를 대상으로 하였다. 6예에서는 추가적인 금속판 내고정술이 시행되었다. 원발병소는 단순 골낭종이 3예, 섬유성 이형성증에서 속발된 동맥류성 골낭종이 2예, 이전에 수술한 골시멘트를 제거한 후 남은 골 결손이 1예, 섬유성 이형성증이 1예였다. 3예에서는 최초 내원시 병적 골절이 동반되어 있었다. 골 융합의 진행, 생역학적 지지기능 및 기능적 결과를 평가하였으며 평균 추시 기간은 25.4개월이었다. 결과: 전예에서 이식된 동종 피질 지주골은 숙주골과 융합되었으며 6예의 골간단부에서는 평균 4.2개월에, 5예의 골간부에서는 평균 5.8개월에 융합되었다. 부가적인 수술 등의 조치없이 7예 중 6예에서 생역학적 지지가 가능하였으며 동종골 이식과 직접 관련된 합병증은 발생하지 않았다. 최종 추시시 기능적 평가상 평균 29.6으로 우수한 결과를 보였다. 결론: 거대한 골 낭종이나 소파술 후 남은 골 결손부에 시행한 내재형 피질 지주골 이식술은 추가적인 생역학적 안정성과 나사못 고정의 골지주판을 제공하여 조기거동과 우수한 기능적 결과를 가능하게 하였다. Purpose: This study was aimed to evaluate the result of inlay cortical strut bone grafts for large cysts or cavitary bone lesions in long bones. Materials and Methods: Seven patients with large cyst or cavitary bony lesions were managed with curettage, allogeneic inlay cortical strut and cancellous bone grafts. Additional plate and screw fixations were performed in 6 patients. There were three SBCs, two FDs with secondary ABC changes, one FD and one post-cement spacer removal state. Three of them had pathologic fractures. Progression of bone healing and mechanical support and functional result were evaluated. The mean follow-up period was 25.4 months. Results: Incorporations into host bones were progressed in all, average 4.2 months in six metaphyseal regions and 5.8 months in five diaphyseal regions respectively. Full structural supports were achieved in all except one patient without any additional procedures. No allograft-related complication was developed. Mean functional score according to the MSTS criteria was 29.6 at last follow up. Conclusion: Inlay cortical strut graft provided additional mechanical stability and bone stock for screw purchase in large cyst or cavitary defects of long bones, which allow early mobilization and excellent functional outcome.

      • 장관골에 발생한 Stage IIB 골육종의 치료결과

        정양국,이승구,김형민,박원종,이안희,박정미,강용구,최광천,Chung, Yang-Guk,Rhee, Seung-Koo,Kim, Hyung-Min,Bahk, Won-Jong,Lee, An-Hi,Park, Jung-Mi,Kang, Yong-Koo,Choi, Kwang-Cheon 대한근골격종양학회 2006 대한골관절종양학회지 Vol.12 No.1

        목적: 장관골에 발생한 stage IIB 골육종의 치료결과를 분석하였다. 대상 및 방법: 1993년 2월 이후 장관골에 발생한 골육종에 대하여 수술 후 1년 이상 추시한 58예를 대상으로 하였다. 48예에서 광범위 절제술을, 2예에서 변연부 절제술을 시행했으며 나머지 8예에서는 절단술을 시행했다. 평균 추시기간은 4.1년 이었고 국소 재발, 원격 전이, 합병증, 생존율과 함께 종양학적 및 기능적 결과를 평가하였다. 결과: 최종 추시시 지속적 무병생존 35예, 무병생존 9예, 유병생존 5예, 질병으로 인한 사망이 7예였으며 2예는 다른 원인으로 사망하였다. 국소 재발이 8예(13.8%)에서 있었고 원격전이는 18예(31%)에서 있었으며 재건술을 시행한 48예 중 9예(18.8%)에서 감염증이 발생했다. 기능적 결과는 평균 24.3점이었다. 5년 생존율은 84.6%였으며 지속적 무병생존율은 술후 5년에 68.7%, 10년에 42.3%였다. 결론: 총 58예의 장관골에 발생한 Stage IIB의 골육종 중 46예(79.3%)에서 평균 4.1년 추시상 지속적 무병생존 또는 무병생존을 보였다. 치료군 전체의 5년 생존율은 84.6%였고 기능적 결과는 평균 24.3점으로 우수하여 다른 연구자들의 결과와 비견할 만 하였다. Purpose: To analyze the clinical outcome of stage IIB osteosarcomas arisen in the long bones. Materials and Methods: Since February 1993, 58 Enneking stage IIB osteosarcomas arisen in long bones were managed and followed at least one year at our four university hospitals. There were 48 wide resections, 2 marginal resections and 8 amputations. The mean follow up period was 4.1years (up to 12.2years). Local recurrence, distant metastasis, complication, survival rate, and oncologic and functional results were evaluated. Results: At the last follow up, 35 patients were CDF, 9 were NED, 5 were AWD, 7 were DOD and the remained 2 died with unrelated disease. Eight local recurrences (13.8%) and 18 distant metastases (31.0%) were occurred. Nine infections were developed after 48 reconstructions (18.8%). Overall functional outcome was 24.3 (81.%). The 5 year overall survival rate was 84.6% and the continuous disease-free survival rate was 68.7% at 5 years and 42.3% at 10 years. Conclusion: Forty-six of 58 stage IIB osteosarcomas arisen in long bones (79.3%) showed CDF or NED at an average 4.1 year follow up. Overall 5-year survival rate was 84.6% and overall functional outcome score was 24.3, which were comparable to those of other studies.

      • 지방육종의 예후 인자: 52예 후향적 연구

        정양국,강용구,박원종,이승구,이안희,박정미,김민우,Chung, Yang-Guk,Kang, Yong-Koo,Bahk, Won-Jong,Rhee, Seung-Koo,Lee, An-Hi,Park, Jung-Mee,Kim, Min-Woo 대한근골격종양학회 2010 대한골관절종양학회지 Vol.16 No.1

        목적: 지방육종의 국소재발과 원격전이 및 무병생존율에 영향을 미치는 예후인자들에 대해 알아보고자 하였다. 대상 및 방법: 1993년 이후 치료받은 52명의 지방육종 환자들을 대상으로 진단시 연령, 종양의 크기, 발생 부위, 조직학적 유형, 조직학적 악성도, 절제 유형, 수술적 절제연, 항암화학요법 및 방사선 치료가 국소재발, 원격 전이 그리고 무병생존율에 미치는 영향을 분석하였다. 평균 추시기간은 39개월이었고 통계적 분석에는 단일변수 및 다중변수 회귀분석을 이용하였다. 결과: 국소 재발이 11예(21.2%)에서 발생하였으며 원격전이는 4예(8%)에서 발생하였다. 지속적 무병생존율은 술 후 4년에 67%였다. 단일변수 분석에서 조직학적 악성도, 절제연, 항암화학요법, 방사선 치료가 국소재발과 관련이 있었으나(p<0.05) 다중변수 분석에서는 절제연과 항암화학요법, 방사선 치료가 불량한 예후인자로 나타났다. 종양이 체간에서 발생한 경우 통계적으로 유의하게 원격 전이율이 높았다(p<0.05). 무병생존율에 대한 단일변수 분석에서는 조직학적 악성도 및 항암화학요법이 유의한 차이를 보였으나(p<0.05) 다중변수 분석에서는 유의한 인자가 없었다. 결론: 선택오차를 고려할 때 절제연 양성이 국소재발의 불량한 예후인자였으며 종양이 체간에서 발생한 경우 원격 전이율이 높았다. 무병생존율과 관련하여서는 유의한 인자가 없었다. Purpose: To investigate prognostic factors influencing on local recurrence, distant metastasis and event-free survival of liposarcomas. Materials and Methods: Fifty-two patients managed for liposarcomas since 1993 were analyzed respectively in the view of prognostic influence of patient age, tumor size, location, histologic type, histologic grade, resection type, surgical margin, chemotherapy and radiation therapy on local recurrence, distant metastasis and event-free survival. The mean follow up period was 39 months. The univariate and multivariate regression analysis were performed for statistical evaluation. Results: The local recurrences occurred in 11 patients (21.2%) and distant metastasis in 4 patients (8%), Event-free survival rate at 4 year follow up was 67%. In univariate analysis, histologic grade, surgical margin, chemotherapy and radiation therapy were significant prognostic factors on local recurrence (p<0.05). However, histologic grade lost its significance in muitivariate analysis. Trunk location revealed higher rate of distant metastasis than extremity location. In univariate analysis on event-free survival. histologic grade and chemotherapy were significant factors (p<0.05). No factor remained significant in multivariate analysis. Conclusion: Considering selection bias, positive surgical margin was negative prognostic factor on local recurrence. Liposarcomas arisen in trunk revealed higher rate of distant metastasis. There was no independent prognostic factor on event-free survival of patients with liposarcomas.

      • 상지의 압박성 신경병증의 초음파 검사

        정양국,김배균,Chung, Yang-Guk,Kim, Bae-Gyun 대한정형외과초음파학회 2008 대한정형외과 초음파학회지 Vol.1 No.1

        주관절, 완관절 주변의 압박성 신경병증은 일상생활의 불편을 초래하는 상지에서의 흔한 신경병증의 하나로 이에 대한 초음파 검사 소견을 바르게 해석하는 데는 정상적인 신경의 구조와 압박성 신경병증의 병리적 변화를 이해하는 것이 중요하다. 압박성 신경병증에서는 특징적인 초음파 소견을 보이는데 압박부위의 신경은 눌려서 편평한 모양으로 나타나고 근위부에서는 고신호강도의 부종성 변화와 신경속 양상의 소실을 보인다. 기본적인 횡주사 및 종주사 영상 외에 관절이나 근육을 동적으로 움직이면서 시행한 초음파 검사는 척골신경이 주관절 굴곡시 삼두박건 내측두와 함께 내상과위로 아탈구 되는 탄발성 삼두박근 증후군이나 능동적 회내근의 수축시 신경압박이 일어나는 원형 회내근 증후군 등에서 신경의 아탈구나 압박소견을 보여준다. 수근관 증후군이나 주관 증후군 등에서는 신경 단면적의 정량적인 계측이나 압박비의 평가가 진단에 도움이 된다. 임상적 검사 및 전기생리적 검사와 병행하여 사용할 경우 초음파 영상은 상지에서의 압박성 신경병증을 진단하는데 있어 매우 유용한 검사방법의 하나이다. Compression neuropathy around elbow and wrist are one of the common disturbing problems in the upper extremity. The understanding of normal nerve architectures and pathophysiologic changes in compression neuropathy is important to interpret the ultrasonographic images correctly. Compression neuropathies have characteristic ultrasonographic imaging features of flattened nerve at compression and hypoechoic swollen nerve with loss of fascicular patterns at proximal segments. Dynamic ultrasonographic imagings on motion can show dymanic subluxation of ulnar nerve and medial head of triceps muscle over the medial epicondyle in snapping triceps syndrome. Dynamic compression of median nerve also can be visualized in pronator teres syndrome by dynamic imaging studies. A quantitative measures of cross sectional area or compression ratio can be helpful to diagnose compression neuropathies, such as carpal tunnel syndrome or cubital tunnel syndrome. With the clinical features and electeophysiologic studies, the untrasonographic imagings are useful tool for evaluation of the compression neuropathies in the upper extremities.

      • KCI등재
      • KCI등재

        2세 이하에서 발생한 Langerhans 세포 조직구증

        정양국(Yang-Guk Chung),김양수(Yang-Soo Kim),이승구(Seung-Koo Rhee),강용구(Yong-Koo Kang),박원종(Won-Jong Bahk),이안희(An-Hi Lee),박정미(Jung-Mi Park),김주영(Joo-Young Kim) 대한정형외과학회 2006 대한정형외과학회지 Vol.41 No.1

        목적: 2세 이하에서 발생한 Langerhans 세포 조직구증의 임상적 특정과 치료결과를 분석하고 2세 이상에서 발생한 군과의 차이를 알아보고자 하였다. 대상 및 방법: 조직학적으로 확인된 2세 이하에서 발생한 Langerhans 세포 조직구증 14예에 대하여 주소, 발병 연령, 골 침범 부위 및 병소 수, 전신적 장기 침범 유무, 시행한 치료 및 최종 치료결과 등을 후향적으로 분석하고 같은 기간동안 치료받은 2세 이후에 발생한 14예와 비교하였다. 통계학적 검증은 Fisher Exact test를 이용하였다. 결과: 2세 이하에서 발생한 Langerhans 세포 조직구증은 2세 이상 군에 비해 진행된 병기를 보였고(2.5병기/1.1병기) 침범된 골부위 수가 많았으며(2.7병소/1.7병소) 전신 장기나 조직의 침범률이 높고(29%/0%) 더 빈번하게 화학요법이 필요하였다(9예/2예). 또한 빈번한 재발(0.5/0.3)과 낮은 완치율(57%/79%)의 경향을 보였으나 통계학적으로 유의한 차이는 없었다. 전체 62 골 병소 중 47 골 병변은 생검술 외의 특별한 수술적 치료 없이 경과 관찰이나 전신적 화학요법만으로 치유되었다. 결론: 2세 이하에서 발생한 Langerhans 세포 조직구증은 골 침범 부위가 많고 전신 장기나 조직의 침범률이 높으며 높은 재발의 경향을 보여 화학요법 등 보다 적극적인 치료가 요망되었으나 대부분의 골 병변은 수술적 치료 없이도 치유되었다. Purpose: To analyze the clinical characteristics and outcome of Langerhans' cell histiocytosis that developed in patients younger than 2 years and to compare them with those of older patients. Materials and Methods: The chief complaint, age of onset, site and number of bone involvements, systemic organ involvement, treatment and final outcome of fourteen cases of histologically proven Langerhans' cell histiocytosis that developed in patients younger than 2 years were analyzed retrospectively and compared with the results from those of fourteen older patients. The Fisher Exact test was used for statistical analysis. Results: Langerhans' cell histiocytosis that developed in patients younger than 2 years had a more advanced stage (2.5/1.1), multiple bone involvement (2.7/1.7 sites) and a higher rate of systemic organ involvement (29%/0%). It required chemotherapy more often (9/2 patients). There was also a trend of frequent relapse and a lower rate of complete healing, but this was not statistically significant. Among the 62 bone lesions, 47 were healed by simple observation or systemic chemotherapy without the need for surgical intervention. Conclusion: Langerhans' cell histiocytosis that developed in patients younger than 2 years showed multiple bone involvement, more systemic involvement and a high recurrence rate. It also required systemic chemotherapy more often. However most bone lesions were managed successfully without the need for surgical intervention.

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